Comenzó su carrera como dibujante humorístico donde se destacó rápidamente por la calidad y la rapidez con que realizaba sus dibujos, cualidades que hicieron que su producción gráfica fuera copiosa.
Su fama trascendió las fronteras de Argentina y algunas de sus obras se comenzaron a publicar en un diario de Colombia y luego fue publicado muchos años por el semanario mexicano Proceso. Como era un apasionado del futboll, le dedicó varias de sus obras al mismo convirtiendo en un clásico de la literatura futbolística argentina a su obra 19 de diciembre de 1971.
Entre sus personajes más conocidos están el matón Boogie El Aceitoso y el gaucho Inodoro Pereyra (con su perro Mendieta). Muchos de estos relatos, de innegable sabor popular, tienen por escenario el bar El Cairo, un establecimiento real entre cuya clientela era fácil encontrar, un día cualquiera, al Negro Fontanarrosa. Este conjunto narrativo es una completa antología de singularidades humanas, conductas y situaciones que van desde la parodia delirante al trazo más fino y certero. Escribió además algunas novelas, entre las que destacan Best Seller (una imaginativa y lúdica recreación de la peripecia de un mercenario sirio cuyo nombre da título a la obra), El área 18 y La gansada. A menudo se afirma que a partir de 1973, cuando Fontanarrosa empezó a publicar su viñeta diaria en el diario Clarín, la gente empezó a leer el diario por detrás. Antes, Fontanarrosa había formado parte del plantel de humoristas de una extraordinaria revista llamada Hortensia que hizo a desternillar a medio país con su humor cordobés, un humor fresco. Desde entonces Fontanarrosa no paró de trabajar.
En el 2003 se le diagnosticó esclerosis lateral amiotrófica, por lo que desde el 2006 utilizó frecuentemente una silla de ruedas.
Se casó dos veces, con su primera esposa tuvo a su único hijo, Franco. Su segunda esposa, Gabriela Mahy, lo conoció en el 2002 y contrajeron matrimonio en noviembre de 2006.
Además de recopilaciones de viñetas, publicó también cómics concebidos directamente como libros, como Los clásicos según Fontanarrosa, Semblanzas deportivas y Sperman. A ello hay que añadir los volúmenes que recogen las correrías y desventuras del gaucho Inodoro Pereyra. Publicadas desde 1972 en revistas de humor y, regularmente, en el periódico Clarín, las historias de Pereyra y su perro Mendieta fueron recopiladas en más de quince volúmenes. Una versión de dichas aventuras fue llevada al teatro en Buenos Aires en 1998, con un enorme éxito de público y de crítica. También las historias de Boogie el aceitoso se recogieron en doce volúmenes.
Como literato, publicó numerosas recopilaciones de cuentos: El mundo ha vivido equivocado (1982), No sé si he sido claro (1986), Nada del otro mundo (1987)... Su dedicación al relato breve se intensificó en sus últimos años: El mayor de mis defectos (1990), Los trenes matan a los autos (1992), Uno nunca sabe (1993), La mesa de los Galanes (1995), Una lección de vida (1998), Te digo más... (2001), Usted no me lo va a creer (2003) y El rey de la milonga (2005).
Escribió varios cortometrajes, películas, novelas y muchos de sus cuentos fueron dramatizados y convertidos en obras teatrales o televisivas. Se han escenificado más de cinco versiones de Inodoro Pereyra, la última de ellas por el elenco El Galpón (de Montevideo). Asimismo, el cuento "El mundo ha vivido equivocado" ha sido adapato innumerables veces para teatro.
El 6 de abril de 2006, el Senado le entregó la Mención de Honor Domingo Faustino Sarmiento, en reconocimiento a su vasta trayectoria y aportes a la cultura argentina. En diciembre de 2006 recibió en la Feria Internacional del Libro en Guadalajara (México) el premio «La Catrina», reconocimiento que cada año se entrega en el Encuentro Internacional de Caricatura e Historieta. Recibió además el Premio Konex de platino en 1994 y el Konex en 1992. En 2009 su personaje Inodoro Pereyra forma parte de la muestra "Bicentenario: 200 años de Humor Gráfico" que el Museo del Dibujo y la Ilustración realiza en el Museo Eduardo Sívori de Buenos Aires, homenajeando a los más importantes creadores de la historia argentina.
En enero de 2007 Fontanarrosa anunció a sus lectores que su dolencia le impediría continuar dibujando con su propia mano, por lo que, a partir de aquel momento, contaría para poner en imágenes sus ideas con la colaboración de otros dibujantes, como Negro Crist (Cristóbal Reinoso) u Óscar Salas. El 19 de julio de ese mismo año, Fontanarrosa falleció en Rosario, su ciudad natal, a consecuencia de esta enfermedad.
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